Sweet’s syndrome revealed by oral pustulosis

¹ Department of Dentistry and Oral Health, University Hospital of Bordeaux, France
² Claudius Regaud institute, Toulouse, France
³ Department of Pathology, University Hospital of Bordeaux, France
⁴ Department of Dermatology, University Hospital of Bordeaux, France

^* Correspondence: jean-christophe.fricain@u-bordeaux2.fr

Received: 5 July 2015
Accepted: 8 July 2015

Abstract

Introduction: Neutrophilic dermatoses are conditions characterized by a dermal neutrophilic infiltration associated with variable leukocytoclasia. Oral involvement occurs but is rare and is of less importance than the cutaneous involvement. Observation: The case of a 71-year-old man with neutrophilic dermatoses in whom the major manifestations of the disease were recurrent oral ulcers associated with tongue pustulosis is reported. Oral and skin biopsies revealed a dense neutrophilic infiltrate in the lamina propria. Clinical symptoms were quickly resolved with colchicine treatment. The clinical course allowed us to diagnose Sweet's syndrome associated with oral pustulosis. Discussion: The main differential diagnosis of Sweet's syndrome is from Behçet’s disease. Overlap exists between the manifestations of the two diseases, so they must be differentiated. The recurrence of oral ulcers with little inflammatory halo and the quick resolution of ulcers associated with pustules, as well as the histological patterns, were not compatible with Behçet's disease.

Résumé

Introduction : Les dermatoses neutrophiles sont caractérisées par une infiltration neutrophilique cutanée associée à une leucocytoclasie. Les manifestations orales sont rares et moins bruyantes qu’au niveau de la peau. Observation : Le cas d'un homme de 71 ans avec une dermatose neutrophile dont les principales manifestations de la maladie étaient des ulcères buccaux récurrents associés à une pustulose linguale est rapporté. Les biopsies buccales et cutanées ont révélé un infiltrat neutrophilique dense dans la lamina propria. Les symptômes cliniques ont été rapidement résolus avec de la colchicine. L'évolution clinique a permis de diagnostiquer un syndrome de Sweet associé à une pustulose orale. Discussion : Le principal diagnostic différentiel du syndrome de Sweet est la maladie de Behçet. Des chevauchements existent entre les manifestations cliniques des 2 entités. Mais celles-ci n’ont pas le même pronostic et doivent être différenciées. La récurrence des ulcères buccaux avec un discret halo inflammatoire, la résolution rapide des ulcères associés aux pustules ainsi que les aspects histologiques du cas décrit, n’étaient pas compatibles avec la maladie de Behçet.